Spectre des affections s’accompagnant d’une immunoglobuline

monoclonale

Il est classique, lorsqu’on aborde ce chapitre, de distinguer d’une part le myélome multiple, ou maladie de Kahler, et les néoplasies plasmocytaires qui lui sont reliées, d’autre part la macroglobulinémie de Waldenström, les maladies des chaînes lourdes et l’amylose, enfin les gammapathies monoclonales de signification indéterminée. C’est le myélome qui servira de modèle de description pour la clinique et le diagnostic biologique d’une immunoglobuline monoclonale : les autres pathologies seront envisagées comme diagnostics différentiels. Les différentes possibilités thérapeutiques dans le myélome seront envisagées en dernier.

I – Le myélome multiple

I – 1 – Introduction

Encore appelée maladie de Kahler, cette prolifération plasmocytaire néoplasique invariablement fatale prolifère préférentiellement dans la moelle osseuse, sous forme nodulaire et parfois diffuse. L’infiltration tumorale peut intéresser la rate, le foie, les ganglions, le plus souvent sans retentissement clinique. Parfois des cellules plasmocytaires envahissent le sang : lorsque cet envahissement est massif, on parle de véritable leucémie à plasmocytes.

Plus de 80 % des patients atteints d’un myélome multiple ont une immunoglobuline monoclonale sérique dont on présume qu’elle présente une activité anticorps unique, le plus souvent non identifiée, dégagée au sein des millions de spécificité du répertoire B. Moins fréquemment, les plasmocytes malins peuvent aussi secréter seulement une chaîne légère. Exceptionnellement ils peuvent ne pas secréter la protéine qu’ils synthétisent (myélome non secrétant), voire synthétiser et secréter des fragments de chaînes lourdes isolées (maladies des chaînes lourdes).

Le myélome se caractérise par la présence presque constante, d’emblée ou au cours de l’évolution, de manifestations osseuses.

Dans la majorité des cas, l’intervalle écoulé entre la transformation maligne d’une cellule et l’accumulation d’une masse tumorale accessible au diagnostic est d’au moins deux ans, parfois dix à  vingt. Le myélome est une maladie à cinétique de croissance tumorale lente, avec un temps de doublement long à sa phase initiale.

C’est une affection du sujet déjà âgé, survenant dans la cinquième ou sixième décennie. Son incidence est d’environ 3/105 sujets. Il n’y a pas de prépondérance sexuelle.

Le myélome reste encore une maladie incurable avec une médiane de survie d’environ trois ans. Certains espoirs thérapeutiques s'esquissent cependant :

-      les sujets jeunes sont candidats à  des approches éradicatrices intensives avec greffes de cellules souches hématopoïétiques (autogreffe de moelle ou greffe de cellules souches sanguines)

-      utilisation de l’interféron alpha en traitement d’entretien dans les phases de plateau

-      utilisation des biphosphonates (clodronate [Clastobanâ], pamidronate [Arédiaâ], zolédronate) pour le contrôle des épisodes hypercalcémiques et celui des douleurs osseuses

A côté de la classification de Salmon et Durie, visant à  estimer de manière indirecte la masse tumorale, d’autres paramètres pronostiques sont couramment utilisés pour apprécier l’agressivité de la maladie  et l’espérance de survie : index de marquage des plasmocytes, taux de protéine C réactive, taux de bêta-2-microglobuline, et délétion du  chromosome 13 surtout.

I – 2 – Physiopathologie

Aucun facteur étiologique n’est actuellement identifié de façon formelle. Il ne semble pas y avoir de terrain familial.


I – 2 – 1 – Prolifération plasmocytaire.

Les cellules plasmocytaires tumorales prolifèrent sous l’effet d’un facteur de croissance, l’interleukine 6 (IL-6), dont la production est à la fois autocrine et paracrine. Une implication du virus HHV8 dans la pathogénie de la maladie fait l’objet de débats. La prolifération pathologique implique fréquemment une altération de la transduction du signal liée à des mutations de N-Ras ou de K-Ras. Celles-ci sont observées 1 fois sur 4 au diagnostic, pour doubler en cours d’évolution.

Seul un faible pourcentage de cellules myélomateuses est en division (en phase S du cycle cellulaire) : la détermination de ce taux par l’index de marquage après exposition à la thymidine tritiée serait un bon facteur pronostique : plus il est élevé, moins bon est le pronostic. Certains myélomes de faible masse tumorale peuvent rester stables pendant des mois, voire des années, ne justifiant qu’une surveillance clinique : on parle de « myélomes indolents ».

Les substances relarguées par les plasmocytes malins sont au premier plan et peuvent inclure :

-       soit une immunoglobuline monoclonale entière, reflet grossier de la masse tumorale. Cette immunoglobuline complète a une structure normale. Lorsque son taux de synthèse est important, l’hyperprotidémie générée peut entraîner un syndrome d’hyperviscosité  et une hypervolémie plasmatique.

-       soit une chaîne légère à l’état libre, laquelle peut être partiellement catabolisée et déposée dans les tissus sous forme amyloïde ou bien excrétée dans les urines sous forme de protéine de Bence Jones.

-       Un facteur d’activation des ostéoclastes (OAF), terme regroupant les substances responsables de la lyse osseuse à proximité ou à distance des foyers tumoraux. L’interleukine 1 (IL-1) et le facteur de nécrose tumorale alpha (TNFa) participent à  cette activité cytokinique, ainsi que l’IL-6.

C'est l'activité ostéoclastique qui est responsable des douleurs osseuses évocatrices, des fractures pathologiques et de l'hypercalcémie. Les images radiologiques peuvent être celles, caricaturales, des géodes à l'emporte-pièce préférentiellement observées sur le crâne et les autres os plats. Parfois, l'aspect est celui d'une simple déminéralisation diffuse, éventuellement trompeuse chez la femme âgée. Un aspect particulier est celui des fractures-tassements dont on retient qu'au niveau vertébral elles intéressent toujours le corps de la pièce osseuse.

La réduction à la fois de l'hématopoïèse et de la production normale d'anticorps polyvalents est grossièrement parallèle à l'évolution de la maladie. Chacun de ces déficits peut se trouver responsables de la fréquence et de la gravité des infections, le déficit d'anticorps explique l'incidence accrue des infections à germes gram positif (streptocoque, hémophilus).

La compression médullaire par coulée épidurale est un exemple d'une complication locale de l'infiltration tumorale

La physiopathologie de l'insuffisance rénale est moins univoque. Elle peut provenir des dépôts amyloïdes ou de chaînes légères, d'infections, d'une déshydratation notamment en cas d'hypercalcémie. Qu'il soit permis de rappeler ici d'une part qu'une insuffisance rénale à calcémie normale est un myélome jusqu'à preuve du contraire, d'autre part que la scintigraphie osseuse est un mauvais examen dans cette maladie, par manque à la fois de spécificité et de sensibilité.

Environ  20 % des immunoglobulines monoclonales sont en fait des chaînes légères qui sont pratiquement toutes excrétées dans les urines, dont l'analyse on le sait doit être systématiquement couplée à celle du sérum. Lorsque l'immunoglobuline monoclonale est entière, elle est 3 fois sur 4 de type IgG sinon IgA. Les IgD ou IgE sont exceptionnellement en cause, l’IgM pratiquement jamais. Les myélomes non excrétants ou non secrétants sont eux aussi exceptionnels. C'est le plus souvent des raisons rhéologiques, et non une inflammation, qui expliquent l'élévation de la vitesse de sédimentation, et l'aspect "en pile d'assiettes" des hématies sur le frottis sanguin.

On le sait, l'IL-6 constitue un facteur de croissance partiellement autocrine et partiellement paracrine du plasmocyte tumoral. Sous l'effet de l'IL-6, le foie secrète de la protéine C réactive (CRP) en l'absence de toute inflammation. Ce marqueur devient alors un témoin de l'agressivité de la maladie. On l'associe parfois à la bêta-2-microglobuline, fragment de la classe I du système HLA qui reflète la masse tumorale, pour proposer une classification pronostique. Il est alors nécessaire de pondérer la valeur de la bêta-2-microglobuline en fonction de l'éventuel degré d'insuffisance rénale puisque cette substance est entièrement filtrée par le glomérule et réabsorbée par le tubule.

Bien entendu, c'est l'identification de la plasmocytose tumorale, anormale soit par sa morphologie, soit par son nombre (>10%), qui authentifiera le myélome. C'est toujours le modèle décrit par Salmon et Durie en 1974 qui est le plus fréquemment utilisé comme classification. Il repose sur la quantité de composant monoclonal sérique et urinaire, le nombre de lésions osseuses, l'apparition d'une anémie et d'une hypercalcémie mais aussi sur l'existence d'une insuffisance rénale (A ou B).

Les myélomes de stade II et III, agressifs, ont une espérance de vie globalement inférieure à 3 ans, et souvent beaucoup plus courte. Celle-ci a bénéficié de l'introduction, chez les malades de moins de 65 ans, de l'autogreffe de cellules souches autologues précédée d'une polychimiothérapie et d'une irradiation corporelle totale. Lorsque ce traitement n'est pas envisageable, des polychimiothérapies orales ambulatoires de type alkéran-prednisone (protocole d’Alexanian) constituent le traitement le plus standard.

I – 3 – Diagnostic

I – 3 – 1 – Circonstances de découverte

Le plus souvent le myélome est découvert à  l’occasion de signes osseux : douleurs osseuses, parfois fractures spontanées ou non. Ailleurs, ce sont des signes biologiques qui vont attirer l’attention : accélération de la vitesse de sédimentation, pic à l’électrophorèse des protéines sériques. Parfois c’est une complication qui révèle le myélome : infection, complication neurologique, insuffisance rénale.

I – 3 – 2 –  Manifestations cliniques
I – 3 – 2 –  1 - Manifestations osseuses

     Ä signes cliniques

                        Ü les douleurs sont fréquentes (70 % au diagnostic, 90 % au cours de l’évolution. Elles ont d’intensité et d’horaire variables, localisées ou diffuses, mais jamais erratiques. Elles touchent le rachis, le gril costal, le bassin. Peuvent exister en association des radiculalgies, sciatiques ou cervico-brachiales.

                        Ü des fractures pathologiques peuvent apparaître, spontanément ou pour des efforts minimes. Leur gravité tient à  leur localisation : rachidiennes avec le risque de tassement vertébral et de compression médullaire aiguë, diaphyse des os longs, côtes et retentissement respiratoire.

                        Ü les tumeurs osseuses sont moins fréquentes et plus tardives : elles intéressent essentiellement les os plats (crâne, sternum).

     Ä signes radiologiques

                        Ü l’aspect le plus typique est celui des géodes à  l’emporte-pièce : zones d’ostéolyse, rondes ou ovalaires, sans condensation périphérique, très évocatrices au niveau de la voûte crânienne, mais aussi du gril costal, du bassin et des extrémités des os longs.

                        Ü moins fréquente est la déminéralisation diffuse sans ostéolyse, simulant une ostéoporose,  parfois associée  à des fractures-tassements vertébraux.

                        Ü les fractures les plus fréquentes intéressent le rachis, réalisant des tassements multiples, biconcaves, cunéiformes ou en galette, respectant le disque vertébral.

                        Ü l’imagerie par tomodensitométrie, et mieux résonance magnétique a pour indication principale l’évaluation de la coulée épidurale lors d’une suspicion de compression médullaire

                        Ü la scintigraphie n’ a aucun intérêt dans le myélome car pas plus performante que la radiologie conventionnelle.

I – 3 – 2 – 2 – Autres manifestations cliniques

L’ altération de l’état général est le plus souvent retrouvée dans les formes avancées, le plus souvent sans fièvre, en dehors des complications infectieuses.

En règle, il n’existe pas de syndrome tumoral palpable : pas d’organomégalie (hépato-splénomégalie, adénomégalie).

Les localisations extra-médullaires sont rares, et le plus souvent le propre de formes avancées. Elles seront détaillées dans les formes cliniques, ainsi que les complications.

I – 3 – 3 – Manifestations biologiques

I – 3 – 3 – 1 – Circonstances de découverte

En dehors des circonstances cliniques évocatrices (altération de l’état général, douleurs osseuses, compression médullaire lente,...), certaines anomalies  biologiques d'examens usuels peuvent faire suspecter la présence d'une immunoglobuline monoclonale.

- VS 80 mm à la première heure.

Rappelons cependant que trois authentiques maladies lymphoprolifératives B ne s'accompagnent pas d'accélération de la vitesse de sédimentation en raison de l'absence, réelle ou artéfactuelle, de composant monoclonal dans le sérum. Par ordre de fréquence ce sont :

     * les myélomes à chaînes légères où le composant monoclonal en faible abondance est uniquement détectable dans les urines.

     * les immunoglobulines monoclonales à activité cryoprécipitante, quand les mauvaises conditions de prélèvement conduisent à la prise de la cryoglobuline dans le caillot lors de l’exsudation du sérum.

     * les myélomes non secrétants

- hématies  en rouleaux, anémie inexpliquée

- hypercalcémie

- hyperprotidémie

- hyperviscosité

- pseudo-agglutination lors d’un immunophénotypage érythrocytaire

- anomalies de l'électrophorèse des protéines (cf infra). La nomenclature permet au biologiste de pratiquer une immunoélectrophorèse et/ou une immunofixation à sa propre initiative si l'électrophorèse est évocatrice. Il en va de même pour la réalisation d'une électrophorèse au vu de dosages perturbés d'immunoglobulines.

- découverte fortuite d'une cryoglobuline sur un prélèvement conservé à +4°C

- bande étroite à l'électrophorèse des urines, classiquement thermosoluble (précipitation au chauffage en présence d'acide acétique et redissolution à l'ébullition).

- (auto)-anticorps de titre très élevé : la règle est de faire au moins une électrophorèse sur un sérum contenant un tel (auto)-anticorps

I – 3 – 3 – 1 – Diagnostic biologique d’une immunoglobuline monoclonale

Une immunoglobuline monoclonale se caractérise par l'augmentation sélective d'une seule espèce moléculaire d'immunoglobuline sérique, causée par la prolifération incontrôlée d'un clone unique de lymphocytes B. Elle est constituée soit d’une seule classe de chaîne lourde et d’un seul type de chaîne légère, soit de chaînes légères isolées d’un seul type, soit beaucoup plus rarement de fragments de chaînes lourdes d’une seule classe. Sa présence n'est pas systématiquement synonyme de malignité. Sa recherche et sa caractérisation dans les liquides biologiques visent à affirmer son homogénéité :

- de charge par électrophorèse

- d'isotypie (type de chaîne légère, classe, voire sous-classe de chaîne lourde) par immunoélectrophorèse, immunofixation ou immunoempreintes.

Avant d'envisager le diagnostic biologique proprement dit, nous passerons en revue les différents types de prélèvements et  leur mode d'acheminement.

Ä Les prélèvements

La nature des tubes requis pour les analyses immunologiques varie selon le type d'exploration envisagée.

La plupart des explorations sanguines d'immunochimie sont effectuées sur du sérum et le recueil de l'échantillon primaire est donc effectué sur un tube sec.

Ceci est vrai, entre autre, pour l'analyse qualitative des immunoglobulines (immunoélectrophorèse, immunofixation) et leur analyse quantitative (dosage néphélémétrique).

Quelques particularités sont cependant à connaître.

Ü Le sérum

Bien que le plasma soit le liquide extra-cellulaire physiologique, en immunologie comme pour les autres disciplines de biologie, le sérum reste l'échantillon de référence.

Un piège classique est la présence de fibrinogène en cas de traitement anticoagulant important. Il en résulte un pic en à l'électrophorèse, bien évidemment non typable par la batterie d'anti-sérums spécifiques des chaînes d'immunoglobulines en immunoélectrophorèse.

Le sang total est recueilli sur tube sec, sans anticoagulant, souvent sur gel séparateur.

Le volume de sang à prélever est un sujet d'interrogation fréquent. Un tube de 7 mL correctement rempli est suffisant pour le dosage de tous les isotypes d'immunoglobulines et la recherche d'immunoglobulines monoclonales. Si le dosage de l'IgD est prescrit, il est conseillé de placer des inhibiteurs enzymatiques dans le tube de recueil, en raison de la grande susceptibilité de cet isotype à la protéolyse.

Pour la recherche de cryoglobuline, il est préférable de partir de deux tubes de 7 mL.

Pour les enfants il est impératif de rappeler que, compte tenu de l'ontogénie et du délai d'apparition des différents isotypes d'immunoglobulines, il est quasiment inutile de prescrire une analyse immunoélectrophorétique du sérum, ceci pour deux raisons : les anomalies qualitatives détectées par ce genre d'examen sont exceptionnelles chez l'enfant d'une part, et d'autre part cet examen est toujours effectué en comparaison avec un sérum humain normal d'adulte. Mieux vaut donc chez l'enfant demander un dosage pondéral des immunoglobulines qui sera interprété en fonction de normes d'enfants du même âge.

De même, le dosage des sous-classes d'IgG, réalisé au mieux par des méthodes Elisa dans des laboratoires experts bien au fait de la spécificité des anticorps monoclonaux utilisés, n'est réalisable que lorsque le taux global des IgG a atteint un seuil significatif vers l'âge de 1 à 2 ans. Toute prescription chez un nourrisson d'un âge inférieur doit être récusée, car ininterprétable, notamment pour les sous-classes IgG2 et IgG4. La deuxième condition préalable pour cette analyse concerne le délai d'acheminement, qui doit être le plus court possible compte tenu de l'instabilité de certains isotypes (IgG3).

Ü Les urines

Lors de toute suspicion de gammapathie monoclonale il est impératif de coupler l'analyse immunoélectrophorétique des urines à celle du sérum. Seule cette analyse conjointe permet d'identifier avec certitude la présence d’une protéine de Bence Jones (chaîne légère libre monoclonale de même type que l’immunoglobuline monoclonale sérique, qu’elle soit complète ou uniquement composée de chaîne légère), qui peut n’être détectable que dans les urines.

Les urines de 24 heures, exemptes de sang, sont recueillies sur antiseptique, dans les mêmes conditions que pour la réalisation des dosages biochimiques. L'échantillon, destiné à l'analyse immunoélectrophorétique, environ 25 ml, doit être représentatif de la diurèse des 24 heures, car l’excrétion des chaînes légères varie au cours du nycthémère. Cet échantillon nécessite d'être concentré 100 à 250 fois, soit par dialyse contre une solution hypertonique, soit par concentration sur une membrane sélectionnant la masse moléculaire des analytes.

La dénaturation des protéines est prévenue en travaillant à +4°C si la concentration dure longtemps. Les autres écueils sont la fuite des protéines de bas poids moléculaires ou l’adsorption de certaines protéines sur les membranes.

Ü  Le LCR

Le liquide céphalo-rachidien peut être le substrat de l'exploration des immunoglobulines dans le diagnostic des méningites ou de certaines maladies auto-immunes comme la sclérose en plaques. Quelques centaines de microlitres sont alors suffisants, prélevés sur un flacon isolé lors de la ponction lombaire.

Ü  Autres liquides

On peut être amené beaucoup plus rarement à travailler sur des liquides d’épanchement ou de secrétion, moyennant des précautions qui sont rappelées dans la référence.

Ä L'acheminement, les conditions de transport et de conservation

Pour l'analyse qualitative et les dosages des immunoglobulines, à l'exception des cryoglobulines, des dosages des IgD et des IgG3, le prélèvement, s'il est effectué en-dehors du laboratoire, peut être acheminé par des circuits habituels.

Après centrifugation à 1200-1500 g, le sérum est décanté et conservé dans autant de tubes secondaires que d'analyse, correctement identifiés , au besoin en présence d'azoture de sodium pour quelques jours à + 4°C, sinon à -20°C.

La recherche de cryoglobuline, tout comme le dosage du complément et les explorations cellulaires, est le type de prélèvement qui doit court-circuiter un système commun de ramassage, et d'enregistrement s'il existe un centre de tri commun, et être apporté le plus rapidement possible au laboratoire d'Immunologie. Les cryoglobulines sont un groupe particulier d'anticorps ayant la propriété de précipiter à basse température. Le cryoprécipité ainsi formé est réversible en ramenant la température de l'échantillon de sérum à 37° C. Leur caractérisation impose donc de ne pas rompre la "chaîne du chaud" en gardant la température constante à 37° C pendant toutes les opérations qui vont du recueil du sang sur tube sec jusqu'à l'obtention du sérum. Après prélèvement les tubes doivent donc être maintenus à 37° C (enveloppés dans du coton cardé ou mieux immergés, scellés sous plastique, dans une bouteille thermos contenant de l'eau à température idoine), transportés directement au laboratoire où l'exsudation du sérum se fera dans une étuve à 37° C et la décantation par centrifugation dans une centrifugeuse thermostatée maintenue à 37° C.

Ä  Etude de la charge : l'électrophorèse

Ü  L'électrophorèse des protéines sériques

[ Résultats

L'électrophorèse sur couche mince d'agarose donne une meilleure résolution que sur support classique (acétate de cellulose). La migration se fait en tampon alcalin de faible molarité pour diminuer l’effet Joule. La quantité d’échantillon à déposer est fonction du colorant utilisé, moindre pour le noir amide que pour le rouge ponceau .

L'immunoglobuline monoclonale donne, en règle, une bande étroite (pic électrophorétique) en raison de son homogénéité de charge, généralement dans les - ou les -globulines.

L'enregistrement densitométrique est plus difficile à évaluer que la simple analyse du tracé : une augmentation des 2- ou des -globulines est parfois interprétée à tort comme un pic.

La séméiologie électrophorétique des immunoglobulines monoclonales se résume à deux signes :

     - un pic, qu'il est préférable de quantifier par intégration, plutôt que par néphélémétrie (cf infra), mais qui n'est pas toujours visible.

     - une hypogammaglobulinémie résiduelle secondaire, qui peut apparaître isolée (protéine de Bence Jones indétectable dans le sérum, IgA monoclonale masquée dans les -globulines). Toute hypogammaglobulinémie, chez un sujet de 45 ans et plus, doit faire rechercher une immunoglobuline monoclonale, qu'il y ait ou non un pic à l'électrophorèse.

L’électrophorèse est le premier temps indispensable de l’analyse immunoélectrophorétique. Au vu de l’existence d’un pic, on se doit d’en préciser l’importance (appréciation subjective semi-quantitative), la position et le retentissement sur les gammaglobulines.

[ Principaux pièges

Les principaux pièges sont :

     - la présence de fibrinogène (cf supra)

     - l'augmentation des 2- ou des -globulines (transferrine, composant C3 du complément, -lipoprotéines, hémolyse importante)

     - pic masqué dans les bêta (petite IgA monoclonale) : dans ce cas la baisse des IgA résiduelles peut attirer l'attention, sous forme d'une décoloration trop accentuée de la zone .

     - absence de pic en cas d'immunoglobuline monoclonale à activité cryoprécipitante pour non respect des conditions de prélèvement

     - existence de formes diversement polymérisées d'une immunoglobuline monoclonale, responsables de plusieurs pics

     - complexation de l'immunoglobuline monoclonale à d'autres protéines, lui faisant perdre son homogénéité de charge : 1-anti-trypsine pour les chaînes légères, facteurs rhumatoïdes monoclonaux.

En conclusion rappelons qu'une électrophorèse sérique normale n'exclut pas le diagnostic d'immunoglobuline monoclonale : une chaîne légère libre en petite quantité peut n'être détectée que dans les urines. C'est dire toute l'importance des renseignements cliniques et de l'analyse conjointe des urines. La prescription, argumentée par le clinicien, de recherche d'immunoglobuline monoclonale impose de poursuivre l'analyse, même si l'électrophorèse sérique semble normale.

Ü  L'électrophorèse des protéines urinaires

Le biologiste doit être averti que les méthodes de détection par bandelette de la protéinurie sont souvent prises en défaut pour une excrétion urinaire de chaînes légères isolées.

Le principal obstacle à une interprétation correcte de cet examen est la présence de sang dans les urines.

En cas de chaîne légère libre sérique et urinaire, le pic dans le sérum et les urines a la même mobilité électrophorétique, et le plus souvent, est plus important dans les urines.

Ä  Caractérisation isotypique

Ü  L'immunoélectrophorèse

[ Principe

Méthode de référence, cette technique a été mise au point par Grabar et Williams dans les années 50, et adaptée en microméthode par Scheidegger. Il s'agit d'une réaction d'immunoprécipitation en mileu gélifié. Le premier temps consiste en une migration électrophorétique en gel d'agarose après dépôt de la solution à analyser dans un puits. Cette migration est effectuée en tampon alcalin de faible molarité. A la fin de la migration une rigole transversale est creusée dans la gélose et un antisérum y est déposé. Ce deuxième temps immunologique consiste donc en une double diffusion dans un plan perpendiculaire à l'axe de migration électrophorétique.

Aux zones d'équivalence respectives il se forme autant d'arcs de précipitation qu'il y a de systèmes antigène-anticorps. Initialement les protéines sont séparées selon leur charge, et se répartissent selon le profil électrophorétique habituel, des plus négatives au plus positives : albumine, 1-, 2-, - et - globulines. L'utilisation d'antisérums globaux, reconnaissant toutes les protéines du sérum humain, permet ensuite de démembrer chaque groupe en visualisant les arcs respectifs de précipitation. L'analyse peut être poursuivie, en cas de pic à l'électrophorèse, en utilisant des antisérums monospécifiques de chaque chaîne lourde et de chaque  chaîne légère des immunoglobulines. L'homogénéité de charge de l'immunoglobuline monoclonale entraîne une incurvation de l'arc de précipitation contrastant avec la courbure harmonieuse et régulière des immunoglobulines polyclonales, anomalie qui se retrouve dans la même zone de migration pour une seule chaîne lourde et une seule chaîne légère pour un sérum donné en cas d’immunoglobuline monoclonale complète.

Cette analyse est toujours effectuée en comparaison avec un sérum humain normal, pour les trois isotypes majeurs (IgG, IgA et IgM). Compte-tenu des concentrations physiologiques inférieures au seuil de sensibilité de l'immunoélectrophorèse, l'étude pour les IgD et les IgE est faîte en comparaison avec une immunoglobuline monoclonale connue de l'isotype concerné, et non avec le sérum humain normal.

L'étude du sérum doit toujours être couplée à celle des urines en cas de suspicion de gammapathie monoclonale. En effet, dans les 10 à 15 % de myélome à Bence Jones, il peut arriver que la chaîne légère monoclonale sérique ne soit pas détectable, car trop minime et n'entraîne pas d'hypogammaglobulinémie conséquente : seule l'analyse des urines permet alors de redresser le diagnostic en visualisant un important pic correspondant à des chaînes légères d'un seul type.

Malgré l’emploi d’immunsérum polyvalent et l’étude comparative avec un sérum humain normal, ou, en cas d’immunoglobuline monoclonale connue, avec l’échantillon de sérum précédent conservé en sérothèque, l'immunoélectrophorèse, ne peut être considérée comme quantitative et reste une méthode d'analyse essentiellement qualitative.

Elle a comme principaux inconvénients d’avoir un délai de réponse long de par sa méthodologie (au moins trois jours), d’être difficilement automatisable et de nécessiter une grande expertise pour sa réalisation et son interprétation.

[ Immunoélectrophorèse du sérum

L'exploration d’un sérum s’articule autour d’une première étape associant une électrophorèse, une immunofixation (cf infra) avec un antisérum dit pentavalent (mélange de 5 antisérums spécifiques respectivement dirigés contre les trois isotypes majeurs de chaîne lourde [, et ] et les deux isotypes de chaînes légères [ et ]) et une immunoélectrophorèse avec un anti-sérum polyvalent anti-protéines humaines sériques.

Il est impératif d'examiner les lames non seulement après lavage, fixation et coloration, mais aussi à l'état frais, après 24 heures de diffusion : en effet certains arcs, en excès d'antigène, peuvent se redissoudre ultérieurement (phénomène de zone).

La présence d'une anomalie de courbure sur l'un des arcs d'immunoglobulines, associée à la présence d'un pic sur l'électrophorèse et l'immunofixation de dépistage amène à poursuivre l'analyse à l'aide d'anti-sérums spécifiques de chaînes lourdes (des trois isotypes majeurs, cf supra) et de chaînes légères.

Dans les rares cas d’anomalies de structure de l’ immunoglobuline monoclonale (maladies des chaînes lourdes, cf VIII-1), l’immunodiffusion en gel peut permettre de les repérer grâce aux principes des réactions d’identité totale ou partielle entre les différents arcs de précipitation.

L'interprétation de cet examen requiert expérience et compétence : les difficultés et les pièges sont nombreux.

La première difficulté est représentée par le typage des IgM monoclonales. Ces dernières sont parfois responsables d'un dépôt euglobulinique autour du godet de départ par précipitation, secondaire à la basse molarité du tampon utilisé. Ce dépôt diminue d'autant la quantité de matériel antigénique, au point parfois de compromettre le typage. Par ailleurs, en cas de relative conservation des IgG, les chaînes légères de ces dernières consomment les anti-sérums spécifiques avant leur rencontre avec l'IgM monoclonale (effet  ²parapluie²). Classiquement la dépolymérisation de l'IgM par un agent réducteur (2-mercaptho-éthanol) ou une séparation physique des IgG et des IgM par gel-filtration (sur Séphadex G-200, réservée à des laboratoires spécialisés) permettent de circonvenir cet obstacle. Actuellement l'immunofixation permet le plus souvent ce typage.

La deuxième difficulté est celle du diagnostic de protéine de Bence Jones sérique. Pour une chaîne légère libre monoclonale sérique en faible quantité, le pic électrophorétique peut être confondu dans la zone des -globulines et ne pas entraîner de baisse des immunoglobulines physiologiques résiduelles. Dans ce cas le tracé immunoélectrophorétique peut aussi être non informatif et interprété à tort comme normal : en effet la plupart des antisérums polyvalents anti-protéines humaines ne détectent pas, ou mal,  les chaînes légères libres (cf infra, V - 1 - 3). Seuls des renseignements cliniques évocateurs, et l'analyse conjointe des urines permettent de redresser le diagnostic en conduisant à l'utilisation des antisérums spécifiques de chaînes légères pour l'analyse du sérum ; même si la réalisation systématique d'une immunofixation avec un immunsérum pentavalent poursuit le même objectif.

Le diagnostic de protéine de Bence Jones ne pourra cependant être affirmée qu'après avoir formellement exclu, à l'aide d'antisérums spécifique celui d'immunoglobuline monoclonale de classe IgD ou IgE).

Il peut arriver, vraisemblablement pour des raisons d'accessibilité dans la molécule, qu’il soit difficile de mettre en évidence les chaînes légères (lambda plus que kappa) des IgA monoclonales, voire des IgM.

Comparativement à l'immunofixation, l'immunoélectrophorèse a des limites de détection plus élevées et un délai de réponse plus long. Cependant, dans les mains d'un professionnel averti, elle seule peut donner des informations que les autres méthodes (n'utilisant pas la diffusion en gel) ne peuvent apporter, notamment sur les autres protéines sériques ou sur les immunoglobulines de structures particulières (maladies  des chaînes lourdes).

[ Immunoélectrophorèse des urines

L'examen des urines est le complément indispensable de l'analyse immunoélectrophorétique du sérum en cas de suspicion de gammapathie monoclonale, pour rechercher une protéinurie de Bence Jones.

Le test de thermosolubilité est désormais abandonné, car manquant de sensibilité. En cas de protéine de Bence Jones sérique et urinaire, les pics électrophérétiques sont de même migration, et, en règle, le pic urinaire est plus important.

Le principal piège méthodologique réside dans l'incapacité de la plupart des antisérums polyvalents anti-sérum humain de détecter les chaînes légères libres : l'emploi d'antisérums spécifiques anti- et anti- doit donc être systématique.

L'absence de protéinurie de Bence Jones en cas de chaînes légères libres sériques monoclonales documentées, est exceptionnelle. Si l’échantillon urinaire a été recueilli correctement deux hypothèses peuvent être envisagées : un dépôt intra-rénal des chaînes légères, documenté sur la ponction-biopsie rénale, ou une polymérisation, qui leur fait dépasser le seuil de filtration glomérulaire, et doit conduire à l'analyse de poids moléculaire par électrophorèse en gel de polyacrylamide-SDS.

Enfin, de part son utilisation d’un immunsérum polyvalent anti-protéines humaines sériques, cette analyse est prise en défaut par les protéines spécifiquement urinaires, telle que la protéine de Tamm et Horsfall (ou uromucoide) : il existe un dépôt à l’électrophorèse, mais pas d’arc à l’immunoélectrophorèse.

Ü  L'immunofixation

L'immunofixation, qui est une variante méthodologique de l'immunoélectrophorèse, a l'avantage d'être plus rapide (délai de réponse en trois heures), un peu plus sensible (seuil de 0,5 à 1 g/L), en partie automatisable et donc accessible à un plus grand nombre de laboratoires. C’est la méthode adoptée par les laboratoires polyvalents.

La première étape est identique et consiste en une migration électrophorétique du sérum dans un gel d'agarose. La deuxième étape, proprement immunologique, diffère, puisque l'anticorps spécifique est déposé à la surface du gel dans lequel il va pénétrer. Un précipité va se former s'il y rencontre son antigène. Les complexes antigène-anticorps sont piégés directement dans le gel, ce qui élimine les inconvénients de l’immunodiffusion ; c’est là la principale différence avec l’immunoélectrophorèse . Il n’y a notamment pas d’effet ²parapluie², ce qui peut faciliter le typage des IgM. Après lavage le précipité est coloré par un colorant spécifique des protéines.

On peut soit adapter les dilutions de l’échantillon pour atteindre une fourchette de 0,5 à 2 g/L d’immunoglobuline monoclonale suspectée, soit adapter celle des antisérums pour être dans la zone d’équivalence afin soit d’éviter les phénomènes de zone en large excès d’antigène, soit de typer un faible renforcement au sein d’une hypogammaglobulinémie.

La préincubation du sérum avec un volume adapté d’anti-sérums anti-chaîne légère permet, dans certains cas de gammapathie biclonale de migration identique, d’affirmer l’existence des deux immunoglobulines monoclonales de même classe si les isotypes de chaînes légères diffèrent.

Cette technique est principalement utilisée pour caractériser les immunoglobulines monoclonales. Elle a comme principale inconvénient, comparée à l'immunoélectrophorèse, de totalement ignorer l'exploration des protéines sériques autres que les immunoglobulines.

Ü  L'immunoempreinte sur nitrocellulose

Cette technique artisanale est réservée à des laboratoires spécialisés. Elle nécessite la parfaite maîtrise du Western blot. Elle est plus sensible que l'immunoélectrophorèse et l’immunofixation, ce qui permet d’étudier les urines ou le LCR sans concentration préalable. A l’inverse elle détecte  des petits pics chez des sujets sains âgés de plus de 70 ans avec une fréquence proche de 60%. Elle a en outre l'avantage sur cette dernière de permettre l'utilisation d'anticorps non précipitants, tels que les anticorps monoclonaux, d'éviter les phénomènes de zone, d'être réversible et ainsi de permettre plusieurs typages sur une même bandelette.

I – 3 – 3 – 2 – Les dosages pondéraux d'immunoglobulines

Ces dosages concernent les trois isotypes principaux des immunoglobulines, à savoir IgG, IgA et IgM. Ils peuvent s'effectuer par néphélémétrie (le plus souvent) ou par immunodiffusion radiale dans des plaques commerciales. De manière moins fréquente on peut également doser l'IgD, par néphélémétrie.

Ils représentent un critère du diagnostic différentiel entre gammapathie monoclonale de signification indéterminée ou MGUS (« monoclonal gammopathy of unknown significance »), la plus fréquente des étiologies, et prolifération B avérée (myélome, maladie de Waldenström, leucémie lymphoïde chronique, amylose,...). Ils renseignent également sur les risques infectieux potentiels.

Compte tenu de l'évolution différente des isotypes en fonction de l'âge, les résultats pour l'enfant doivent être rendus en fonction de normes adaptées à l'âge de l'individu exploré.

Il faut donc se rappeler que l'IgM est le premier isotype à atteindre les normes de l'adulte à l'âge de 2 à 3 ans, suivi par l'IgG à l'âge de 5 à 7 ans et enfin l'IgA à la puberté, alors que seules les IgG franchissent le placenta et que donc le nouveau-né a le même taux d'IgG que sa mère. Ces IgG maternelles vont disparaître en 4 à 6 mois.

L'interprétation des dosages des immunoglobulines par néphélémétrie chez un patient ayant une immunoglobuline monoclonale doit être faite avec prudence. Il peut arriver,  en cas de pic important ou en raison du caractère polyclonal des antisérums utilisés, que le dosage de l'isotype correspondant à l'immunoglobuline monoclonale soit exagérément minoré, parce qu’il est fait en excès d’antigène ou que les épitopes spécifiques de cette immunoglobuline particulière ne sont pas reconnus par l'antisérum. Ceci se voit plus volontiers en cas d'IgM monoclonale.

Il est donc préférable d'utiliser les dosages obtenus par intégration de la courbe d'électrophorèse pour suivre l'évolution d'un pic, et de réserver les dosages pondéraux à l'évaluation des immunoglobulines résiduelles.

A l'inverse, l'existence d'une immunoglobuline monoclonale (le plus souvent de classe IgM) peut perturber le dosage néphélémétrique  d'autres protéines (IgA, ferritine, protéine C réactive)].

I – 3 – 3 – 3 – Modifications de l’hémogramme :

Une anémie normochrome, normocytaire, arégénérative est très fréquente (60 %), souvent multifactorielle (insuffisance médullaire, rénale, hypervolémie plasmatique). Elle s’accompagne volontiers d’un aspect évocateur en piles d’assiettes ou en rouleaux des hématies, non pathognomonique.

Les neutropénies et/ou thrombopénies sont plus rares, et plus tardives, accentuées par les chimiothérapies.

Un discret passage sanguin de plasmocytes est parfois noté, inférieur à 3 % des leucocytes.

I – 3 – 3 – 4 – Etude la moelle osseuse

Le myélogramme par ponction sternale met en évidence:

-         une plasmocytose médullaire franche supérieure à 10 %, constituée de cellules anormales (plurinucléées, avec inclusion cytoplasmique, aspect flammé du cytoplasme, cellules vacuolées de Mott, corps de Russel)

-         rarement le myélogramme est normal, par inégalité de répartition de la prolifération plasmocytaire : il faut alors avoir recours à la biopsie ostéo-médullaire qui seule est à même de détecter les foyers plasmocytaires, qui ont d’autant plus de probabilité d’être malins qu’ils sont de localisation péri-artérielle ou proche des travées osseuses.

I – 3 – 3 – 5 – Le reste du bilan initial

Il a pour but de

-         rechercher une éventuelle complication

-         d’évaluer l’agressivité (protéine C réactive) et la masse tumorale (bêta-2-microglobuline) pour apprécier le pronostic

I – 4 – Les complications

I - 4 – 1 – Les complications osseuses

Citons les fractures hyperalgiques, conduisant à  l’alitement et à ses complications propres

I - 4 – 2 – L’insuffisance rénale

Elle le plus souvent d’installation progressive, mais peut parfois revêtir l’aspect d’une insuffisance rénale aiguë, oligo-anurique, nécessitant une épuration extra-rénale. Nous avons vu que différentes étiologies peuvent s’intriquer. Deux points sont à  retenir :

- une insuffisance rénale à  calcémie normale ou élevée doit être considérée jusqu’à preuve du contraire comme un myélome

- l’utilisation de produit de contraste pour l’imagerie, si elle est nécessaire, doit se faire sous couvert d’une hydratation correcte

I – 4 – 3 – Le syndrome d’hyperviscosité

Certaines immunoglobulines monoclonales, le plus souvent des IgM, en raison de leur concentration élevée, mais aussi pour des raisons biochimiques (polymérisation, ...) sont responsables d'un syndrome clinique d'hyperviscosité. Il est donc plus fréquent dans la maladie de Waldenström.

Ce syndrome d'hyperviscosité donne quelquefois lieu à des manifestations cliniques caricaturales : la physiopathologie en est aisément accessible. Il peut justifier la réalisation d'échanges plasmatiques dans une atmosphère d'urgence. Il se manifeste par  des :

- saignements anormaux notamment purpura ou hémorragie muqueuse

- perturbations visuelles avec dilatation ou segmentation des veines rétiniennes, hémorragie et parfois œdème papillaire

- troubles des fonctions supérieures avec vertiges, syncopes, somnolence et parfois convulsions

-       et une dyspnée par distension du lit capillaire pulmonaire.

Il nécessite un traitement d’urgence par plasmaphérèse.

La surveillance de la viscosité sérique dans ces cas permet de suivre l'évolution sous traitement (échanges plasmatiques). Cette analyse nécessite un minimum de 2 ml de sérum.

La détermination de la viscosité consiste à mesurer le temps que met le sérum d'un patient pour s'écouler entre deux repères sur un viscosimètre. Cette mesure est rapportée à celle d'un sérum humain normal de référence. L'analyse doit être effectuée deux fois pour contrôler les concordances. Si le sérum présente une cryoglobuline, la mesure reste possible mais elle doit être faite à + 37°C (étuve) pour que le résultat soit correct.

I – 4 – 4 – L’hypercalcémie

Elle est liée à l’importance de l’ostéolyse. Ses principales manifestations cliniques sont digestives, neurologiques, cardio-vasculaires et métaboliques.


I – 4 – 5 – Les complications neurologiques

I – 4 – 5 – 1 - Les compressions médullaires

Elles font suite soit à une protrusion du mur postérieur vertébral au cours d’une fracture-tassement, soit à une atteinte épidurale plasmocytaire. C’est une urgence thérapeutique.

I – 4 – 6 – Les infections

La susceptibilité aux infections bactériennes à  germes encapsulés, principalement pulmonaire, est favorisée par le déficit de l’immunité humorale spécifique, la toxicité des polychimiothérapie et les fractures de côtes.

I – 4 – 7 – Les cryoglobulines

I – 4 – 7 - 1 - Définition

Les cryoglobulines sont un groupe particulier d'anticorps ayant la propriété de précipiter à basse température.

Elles doivent être différenciées des autres cryoprotéines : le cryofibrinogène et les agglutinines froides, le plus souvent de type IgM.

La qualité du rendu du résultat d'une recherche de cryoglobuline est directement liée au respect d'un protocole strict lors du prélèvement de sang : tout écart à cette procédure peut entraîner un résultat faussement négatif par cryoprécipitation dans le matériel de prélèvement ou au sein du caillot.

L'étape pré-analytique de cette recherche est du domaine de tout laboratoire de biologie, pourvu qu'il respecte la procédure de prélèvement : la caractérisation ultérieure doit de préférence être réalisé dans un laboratoire spécialisé.

I – 4 – 7 -  2 - Modalités pratiques de prélèvement

Ä Cryoglobuline

Ü Mise en évidence

Deux tubes secs de 7 ml sont prélevés chez un patient à jeun de préférence avec une aiguille et une seringue préchauffées à 37° C.

La recherche peut être répétée à plusieurs jours d'intervalle, le phénomène de cryoprécipitation pouvant être intermittent.

La mise en évidence de la cryoglobuline repose sur l'observation régulière du sérum à + 4° C pendant au moins 8 jours, ceci en raison de la cinétique parfois longue de certaines cryoglobulines. La positivité se traduit par l'apparition d'un précipité donnant un aspect en volutes de fumée lorsqu'il est remis en suspension, ou plus rarement d'un gel, qui se resolubilise totalement après réchauffement à 37°C.

Après décantation du sérum, une fraction aliquote est mise de côté pour la réalisation d'une immunoélectrophorèse, en cas de cryoglobulinémie avérée, afin de pouvoir la typer (présence ou non d'une immunoglobuline monoclonale). L'ensemble des manipulations devra être effectué à +37°C.

Ü  Dosage et typage

] Dosage du cryoprécipité

Le dosage doit se faire avant tout lavage pour être le plus fiable possible. Il peut se faire par l'estimation du cryocrite (volume occupé par le cryoprécipité dans des tubes spécifiquement dédiés [tubes de Félix]), estimation imprécise pour les cryoglobulines de faible abondance, ou mieux par la lecture de l'absorbance à 280 nm en utilisant le coefficient d'extinction des -globulines.


] - Typage

Il se fait après plusieurs lavages successifs avec du sérum physiologiques à + 4°C suivis de centrifugation à la même température pour éliminer les protéines contaminantes.

Le typage immunochimique, à l'aide d'antisérums spécifiques des chaînes lourdes et légères d'immunoglobuline, peut se faire soit selon la technique d'immunodiffusion double d'Ouchterlony en plaçant le cryoprécipité dans le puits central de la rosace, soit en immunofixation.

Elle aboutit à la classification en trois types (cf tableau 2)

Ä Cryofibrinogène

Le cryofibrinogène se forme dans le plasma et est composé de  : fibrine, fibrinogène, produits de dégradation de la fibrine, albumine, fibronectine, immunoglobulines, facteur VIII et d’autres protéines plasmatiques. Touchant 2 à 8% des sujets sains, sa prévalence est estimée dans une étude récente à 27% des sujets présentant des signes cliniques évocateurs de cryoprotéine. Portant sur 30 patients avec une cryofibrinogénémie isolée et 19 avec une association cryofibrinogène/cryglobuline cette étude retrouve une prédominance de signes cutanés (ulcérations récidivantes à l’exposition au froid) en cas de cryofibrinogénémie idiopathique, qu’elle soit isolée ou associée à une cryoglobuline. Ces formes associées sont plus volontiers secondaires à  des maladies infectieuses, des connectivites mixtes, des maladies malignes. La composition du cryoprécipité varie aussi selon le statut : prédominance des immunoglobulines en cas d’association, et alors de même(s) classe(s) que celle(s) de la cryoglobuline, fibronectine en cas de cryofibrinogénémie isolée.

Beaucoup plus rarement demandée, cette recherche doit se faire en respectant les mêmes règles thermiques que celle des cryoglobulines. Le sang est recueilli sur anticoagulant (citraté, oxalate ou EDTA), mais non héparine, car celle-ci précipite le cryofibrinogène.

La recherche concomitante de cryoglobuline sur sérum est obligatoire pour l'interprétation.

I – 4 – 8 – L’amylose

L'amylose est constituée d'un matériel homogène, extra-cellulaire amorphe, repérable en microscopie optique. Il est caractérisé par une biréfringence vert-jaune après coloration au rouge congo et examen au microscope à lumière polarisée. Au microscope électronique, sa structure est fibrillaire. Elle provient de la précipitation dans les tissus de protéines de petit poids moléculaire, déposées en excès.

Si l'on exclut les très rares formes héréditaires ou familiales, on distingue en général deux catégories d'amyloses :

- l'amylose systémique réactive de type AA résulte d'une production excessive de protéines de la phase aiguë durant une longue période (infections chroniques, arthrite rhumatoïde, maladie inflammatoire, maladie de Hodgkin).

- l'amylose AL ou secondaire à une maladie immunologique pour laquelle le matériel précipité représente tout ou partie de chaînes légères. Il peut s'agir d'une complication d'un myélome multiple ou d'une maladie de Waldenström, mais également d'une situation en apparence primitive. Dans certaines situations, l'amylose AL est observée dans d'authentiques gammapathies monoclonales de signification indéterminée.

I -  5 - Les formes cliniques

I – 5 – 1 - Le myélome à chaînes légères

Dix à quinze pour cent des myélomes ne secrètent qu’une chaîne légère.  C’est l’un des diagnostics immunologiques les plus difficiles : car la VS peut être normale tout comme l’électrophorèse des protides sanguins. C’est dire l’importance des renseignements cliniques et celle de l’étude des urines en parallèle.

Sa toxicité rénale est plus importante et explique son plus sombre pronostic.

I – 5 – 2 – Les myélomes à IgD ou à IgE

Excessivement peu fréquents pour les premiers, ils sont exceptionnels pour les seconds. Ils posent pour cette raison les problèmes d’identification que nous avons évoqués. Our les myélomes à IgD, le plus souvent lamda, ils s’accompagnent souvent d’une atteinte rénale ou d’une amylose.

I – 5 – 3 – Les myélomes non excrétants

Des signes cliniques évocateurs de myélome associés à une absence de pic monoclonal, une hypogammaglobulinémie et une VS normale font suspecter la rare possibilité d'un myélome non sécrétant. Le diagnostic ne peut en être fait que par l'analyse en immunofluorescence directe du frottis médullaire, si la plasmocytose y est conséquente et typique de myélome. Le prélèvement de moelle est fait sur tube hépariné, et les frottis sont réalisés après sédimentation sur macromolécules de dextran (type Plasmion ou Gélofusine).

I –5 – 4 – Le plasmocytome solitaire

Elles sont essentiellement représentées par le plasmocytome solitaire, de localisation osseuse ou au contraire extra-médullaire.

Le plasmocytome osseux solitaire se présente sous la forme d'une lésion le plus souvent ostéolytique du rachis, du pelvis et du fémur, avec parfois un aspect radiologique multi-kystique en bulles de savon. C'est la biopsie qui permet le diagnostic, les prélèvements médullaires en d'autres sites étant normaux. Le contingent monoclonal peut être décelable et disparaître après un traitement local chirurgical ou une irradiation. Ceci n'empêche pas la possibilité de progression vers un authentique myélome multiple 5 à 20 ans plus tard.

Le plasmocytome extra-médullaire prend le plus souvent naissance dans le sous-épithélium des voies aériennes supérieures. Après un traitement local bien conduit, son évolution vers un authentique myélome multiple est beaucoup plus rare.

I – 5 – 5 – La leucémie à plasmocytes

Elle réalise un tableau de leucémie aiguë ( signes généraux, fièvre, insuffisance médullaire) avec une plasmocytose sanguine supérieure à 20 %. Son pronostic est sombre.

I –5 – 6 – le POEMS syndrome

Le POEMS syndrome ou maladie de Crow-Fukase, maladie exceptionnelle,  associe polyneuropathie (P), organomégalie (O), endocrinopathie  (E), myélome condensant (M pour M component) et atteinte cutanée (S pour skin).

I -  6 - Le diagnostic différentiel

I – 6 – 1 – Gammapathie monoclonale de signification indéterminée

La découverte - fortuite ou lors de l'exploration d'une vitesse de sédimentation augmentée - d'un pic monoclonal peut entraîner de réelles incertitudes diagnostiques. Selon sa nature IgM ou non, ce pic fera évoquer en premier lieu et respectivement une maladie de Waldenström ou un myélome, et justifie la recherche d'un syndrome tumoral clinique, d'un retentissement métabolique et sur l'hémogramme, la pratique de clichés du squelette intéressant au moins les os plats et d'une ponction sternale. Si tous ces éléments sont normaux ou négatifs, la gammapathie a d'autant plus de chance de ne pas être maligne qu'elle ne s'accompagne pas d'une anémie, d'une insuffisance rénale, d'une hypercalcémie ou d'un déficit des immunoglobulines polyvalentes évalué sur l'électrophorèse mais aussi leur dosage pondéral.

Des études d'histomorphométrie osseuse ont démontré que même ainsi, un certain pourcentage de patients avaient une activité ostéoclastique perturbée, cependant que la recherche d'anomalie cytogénétique clonale a été couronnée de succès, selon les études, dans 40 à 100 % des cas, ce qui interroge sur leur nature bénigne. Ces gammapathies ont été décrites comme isolées ou accompagnant des situations pathologiques variées. Vingt-cinq à quarante pour cent  d'entre elles évoluent en myélome en une vingtaine d'années.

Le catalogue des maladies associées à une gammapathie monoclonale de signification indéterminée est donnée dans le tableau 3.

I – 6 – 2 – Maladie de Waldenström

La macroglobulinémie de Waldenström est un variant du lymphome lymphocytique ou lymphoplasmocytaire dans lequel les cellules néoplasiques synthétisent de grandes quantités d'IgM monoclonale. Dans cette situation, le patient est susceptible, à côté du syndrome tumoral classique, de développer des signes cliniques directement liés à cette IgM soit par son aspect quantitatif (syndrome d'hyperviscosité) soit du fait de son activité immunologique qu'elle soit dirigée  contre les protéines de gaine de myéline (MAG) ou qu'elle ait les caractéristiques d'une agglutinine froide ou d'une cryoglobuline.

Les troubles hémorragiques sont liés à la présence des IgM à la surface plaquettaire, entravant l'hémostase primaire. L'hémodilution est responsable d'une anémie régulièrement surévaluée. Il n'y a pas de syndrome osseux.

L'activité antiprotéine de myéline est responsable de paresthésies distales des quatre membres, prédominant le plus souvent aux membres inférieurs, extrêmement gênantes et accompagnées au cours de l'évolution de signes sensitifs superficiels et profonds voire  moteurs. Une régression partielle sous l'effet du traitement est possible si celui-ci a été suffisamment précoce.

I – 6 – 3 – Maladies des chaînes lourdes

Si l'excrétion urinaire de chaînes légères est couramment observée dans le myélome multiple ou la maladie de Waldenström, celle de chaînes lourdes isolées à l'état libre est exceptionnelle. Lorsque c'est le cas, et si la structure de ces chaînes lourdes est analysée, on constate qu'elle est anormale en général du fait de délétions internes à proximité de la région variable et le premier domaine constant de la chaîne.

On parle alors de maladie des chaînes lourdes dont trois types sont décrits, chacun lié à l'expression d'une classe différente de ces chaînes :

- maladie de chaînes lourdes g : qui s'accompagne de fatigue, d'amaigrissement, d'hépatosplénomégalie et adénopathies.  La biopsie ganglionnaire peut autoriser un diagnostic de lymphome ou plus souvent révéler une hyperplasie non spécifique du tissu lymphoïde. L'anneau de Waldeyer est fréquemment envahi par la maladie, cependant qu'une ambiance autoimmune avec un test de Coombs positif est classique. Le pronostic de cette affection est en règle mauvais.

- maladie des chaînes lourdes a : forme méditerranéenne du lymphome intestinal, dont il faut retenir qu'elle est polyclonale à son stade initial, et alors curable par les tétracyclines.

- maladie des chaînes lourdes µ : forme dans laquelle la présentation des patients évoque une forme atypique de leucémie lymphoïde chronique, particulière par la présence de plasmocytes vacuolés sur le frottis médullaire qui doit alerter le cytologiste.

Contrairement aux autres immunoglobulines monoclonales, les molécules retrouvées au cours des maladies  des chaînes lourdes ont une structure anormale : chaînes lourdes délétées, souvent au niveau du premier domaine constant, ce qui explique leur secrétion sans chaînes légères .

Leur taux est le plus souvent faible, de l'ordre du g/L ou moins, et leur présence peut ne pas être détectée par l'électrophorèse. En raison de leur structure, ces protéines ont une grande hétérogénéité de charge : s'il existe une bande à l'électrophorèse, celle-ci sera  plus souvent large qu'étroite, parfois de migration très rapide, notamment pour les chaînes µ.

Dans le sérum l'immunoélectrophorèse met en évidence un constituant qui précipite avec un seul antisérum anti-chaîne lourde (, et par ordre de fréquence) sans réagir avec les anti-chaînes légères. Cette absence de précipitation avec les antisérums anti- et anti- n'est pas un critère suffisant, notamment pour la maladie des chaînes lourdes alpha, puisque nous avons vu qu'il pouvait parfois être difficile de mettre en évidence les chaînes légères lambda des IgA monoclonales. Il faut avoir recours à une technique spéciale d'immunosélection combinée à l'immunoélectrophorèse. Cette méthode consiste à incorporer dans la gélose des antisérums anti-chaînes légères de forte affinité afin de précipiter toutes les molécules d'immunoglobulines entières, monoclonales ou polyclonales, ne laissant plus persister que l'arc de la chaîne lourde pathologique. L'utilisation d'immunsérums sélectionnés, spécifiques de déterminants conformationnels de la région Fab, donc de l'association des chaînes lourdes et légères, est une alternative : la chaîne lourde anormale forme un éperon sur l'arc des immunoglobulines entières (présentes dans le sérum du malade ou apportées par du sérum humain normal.

Le taux sériques des immunoglobulines résiduelles est le plus souvent abaissé.

Dans les urines, la mobilité électrophorétique de la protéine est la même que dans le sérum. L'excrétion urinaire est exceptionnelle dans la maladie des chaînes lourdes g, minime dans celle des chaînes lourdes a. Dans deux tiers des maladies  des chaînes lourdes µ, il existe une excrétion urinaire de chaînes légères monotypiques.

I – 7 – Evolution et pronostic

L’évolution du myélome est invariablement fatale. Si chacune des complications énumérées plus tôt est susceptible d’être fatale, les causes principales de décès proviennent de la progression du syndrome tumoral - en dépit des mesures thérapeutiques - et des infections sévères. En l’absence de traitement, la survie médiane est d’environ 6 mois. Il est classique de prévoir une survie médiane de 3 ans en cas de réponse au traitement initial, et de le réduire de moitié dans le cas contraire ou en présence d’une atteinte organique significative lors du diagnostic. Un quart des patients survit plus de 5 ans, moins de 5% d’entre eux vit plus de 10 ans. Ces chiffres bruts recouvrent, on s’en doute, des situations bien différentes que les groupes coopératifs s’attachent à distinguer.

La classification clinique de Salmon et Durie tente de corréler un certain nombre de paramètres courants à l’intensité de la masse tumorale. Encore utile, elle a depuis longtemps dévoilé ses insuffisances. La combinaison du taux circulant de Beta2microglobuline et de l’index de marquage des plasmocytes lorsque sa mesure est possible est sans doute plus précise. Des valeurs faibles de ces 2 paramètres laissent espérer une survie supérieure à 6 ans.

Plus récemment, l’existence en cytogénétique conventionnelle ou en FISH d’une délétion partielle du chromosome 13 comporte –surtout lorsqu’elle est associée à une élévation de la Beta2microglobuline-une  valeur pronostique péjorative. L’accord n’est pas fait sur la portion critique du chromosome, même si 13q14 semble incriminé.

II - Traitement

II – 1 – Principes

Les gammapathies monoclonales ne doivent en aucun cas recevoir de traitement avant que la preuve de leur malignité ait été apportée. Tous les patients répondant aux critères minimaux du diagnostic de myélome ne doivent pas être traités d’emblée : l’indication apparaît lorsque la masse tumorale devient importante, ce qui correspond grossièrement au stade II ou III de la classification de Salmon et Durie, ou en présence d’une complication. 

II –2- Moyens

La polychimiothérapie représente le moyen thérapeutique le plus utilisé. Le traitement de référence, ambulatoire, a été décrit par Alexanian en 1969 et associe des cures de 4 jours associant melphalan (8mg/m2/j) et prednisone (40 mg/m2/j), l’intervalle historique de 6 semaines étant dans les faits devenu mensuel. Une réponse est objectivable pour 50-60% des patients, elle est habituellement entretenue par la poursuite de ce traitement jusqu’à l’obtention d’une phase de plateau et en tout cas au moins un an. Ce qui expose au risque d’une myélodysplasie voire d’une leucémie aiguë secondaire. Des polychimiothérapies intraveineuses séquentielles introduisant vincristine, cyclophosphamide et anthracyclines ont également été beaucoup prescrites, pour être progressivement supplantées par le VAD, initialement proposé en traitement des rechutes. Ce traitement repose sur la perfusion continue de faibles doses d’adriamycine (9mg/m2/j) et de vincristine (0.4mg/m2/j) pendant 4 jours et sur des assauts de 40mg/jX4j de dexamethasone eux-mêmes espacés par des périodes de 4 jours au moins les 2 premiers cycles. Les rémissions obtenues sont partielles et transitoires. L’Interféron alpha été proposé pendant les années 90 en tant que traitement d’entretien, mais est aujourd’hui abandonné dans cette indication. Le thalidomide à une dose allant de 200 à 800mg/j est efficace dans près d’un tiers des situations de rechute, la réponse chez les patients répondeurs étant durable. Il agirait en réduisant la néoangiogénèse tumorale.

La radiothérapie à une dose équivalente à 20-25 Grays en étalement classique permet de contrôler un processus douloureux et/ou tumoral localisé non contrôlé par la chimiothérapie.

L’autogreffe de cellules-souches hématopoïétiques permet d’obtenir d’authentiques rémissions complètes dans plus d’un quart des cas, et une survie sans progression à 3 ans de l’ordre de 60%. Il est démontré que ce type de procédure confère un bénéfice en termes de survie par rapport à la chimiothérapie seule, mais ne laisse pas espérer de guérison. Un traitement par double autogreffe ne semble pas apporter de bénéfice supplémentaire, sauf peut-être aux patients dont le taux de Beta2microglobuline au diagnostic est faible. La sélection positive des cellules CD34+ avant congélation du greffon a été explorée comme un moyen de purge in vitro des cellules tumorales mais les résultats obtenus ne sont guère convaincants. Plusieurs modèles de vaccination antitumorale et de thérapie cellulaire sont explorés au laboratoire (interruption du signal Ras par la farnesyl transférase, perturbation de la croissance sous IL6…)

Il existe un effet allogénique antitumoral indéniable, in vivo comme in vitro. Cependant l’âge médian de survenue de la maladie ne laisse pour l’instant qu’une place modeste à l’allogreffe de moelle osseuse, dont le conditionnement est très toxique. L’évaluation de greffes à conditionnement atténué est en cours.

Les traitements spécifiques de l’anémie par transfusion ou érythropoïétine, des infections, des douleurs osseuses, de l’hypercalcémie par bisphosphonates et hyperdiurèse alcaline voire d’une compression médullaire ou d’une insuffisance rénale s’articulent avec les thérapeutiques cytolytiques.

Il est cependant nécessaire de considérer à part le rôle des bisphosphonates en tant qu’inhibiteurs de la résorption osseuse ostéoclastique. Au cours d’études contrôlées, le pamidronate associé à une chimiothérapie a montré une réduction significative des complications osseuses et des douleurs correspondantes, et pourrait allonger l’espérance de survie. Les molécules de 3ème génération comme le zolédronate sont encore plus prometteuses.

II-  2 - Indications

Les patients âgés de plus de 70 ans reçoivent le plus souvent en 1ère intention le schéma d’Alexanian associé à des bisphosphonates.

Chez les patients plus jeunes, la supériorité d’une greffe autologue après cytoréduction par chimiothérapie est désormais démontrée. Ce schéma thérapeutique n’a pas l’ambition de guérir les patients mais d’améliorer qualité et durée de la survie. Il est légitime d’entreprendre une allogreffe de cellules-souches hématopoïétiques si l’âge du patient et l’existence d’un donneur HLA identique l’autorisent. Les autres mesures thérapeutiques - autres que symptomatiques- devraient toutes être réservées à des essais multicentriques contrôlés.

Dr A Chevailler                                                            Pr N Ifrah

Août 2001